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反復抽搐暈厥元兇——出血型“煙霧病”搭橋術后再出血是為何?國際煙霧病教授研究

出血型煙霧病臨床少見,其出血類型大致有:腦實質出血(包括大腦半球出血、丘腦出血及紋狀體出血)、腦室出血、蛛網(wǎng)膜下腔出血、腦實質出血破入腦室及其他復合型出血。對于出血型煙霧病急性
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  出血型煙霧病臨床少見,其出血類型大致有:腦實質出血(包括大腦半球出血、丘腦出血及紋狀體出血)、腦室出血、蛛網(wǎng)膜下腔出血、腦實質出血破入腦室及其他復合型出血。對于出血型煙霧病急性期的手術治療,往往存在相當難度,增生的煙霧血管使得術中止血難度大,而且僵化、狹窄病變的血管容易再發(fā)出血,而煙霧病患者供血系統(tǒng)本身不足,術后更易并發(fā)腦梗等情況。

  出血型煙霧病的腦血管重建手術治療一直存在的爭議,搭橋術后再出血也是備受關注的重要問題。部分研究對出血型煙霧病患者術后長期隨訪案例中發(fā)現(xiàn)其再發(fā)出血的概率和未手術患者對比無明顯統(tǒng)計學差異,遠期預后未見明顯好轉。但也有部分研究提示的手術治療對于成人出血型煙霧病還是有明顯療效的,是對于行直接血管搭橋的患者。INC國際煙霧病大家川島明次教授近期進行了相關手術研究案例報導。

  INC國際神經外科醫(yī)生集團旗下國際神經外科專家團(WNEG:World Neurosurgical Expert Grop)成員、國際腦血管搭橋手術教授、日本東京女子醫(yī)科大學神經外科主任

  Akitsugu Kawashima(川島明次)教授。

  國際腦血管搭橋手術教授

  日本較杰出的腦血管病手術專家之一

  獨自成功完成顱內外血管搭橋手術1300例,

  動脈瘤超1000例,

  頸內動脈內膜剝脫術(CEA)超450例

  ?日本東京女子醫(yī)科大學八千代醫(yī)療中心神經外科主席

  ?日本神經外科學會委員

  ?日本腦卒中協(xié)會

  ?日本腦卒中外科學會委員

  ?日本急診醫(yī)學會

  2歲女孩煙霧病兩次搭橋術后再出血是為何?該如何治療?

  2歲的日本女孩桃子,正是無憂無慮快樂長大的年紀,然而父母好幾次發(fā)現(xiàn)了孩子突然暈倒抽搐的癥狀,后期桃子的癥狀也越演越烈,發(fā)展為驚厥發(fā)作。父母趕緊送醫(yī)檢查,經過核磁共振血管造影(MRA),桃子父母被告知孩子可能得了“煙霧病”(MMD),腦DSA顯示雙側ICA末端、大腦前動脈近端和MCA嚴重狹窄(圖1)。相關檢查顯示右側額葉CBF明顯降低,并曾發(fā)生腦梗死。原來孩子早先的卒闕早有苗頭,都是因為這個“煙霧病”作祟。桃子需要住院做進一步檢查和治療。

圖1.a雙側CTA顯示左側頸內動脈血管嚴重狹窄,頸內動脈的末端前部和中部的動脈和起源可見于兩側的腦動脈,還可以看到“煙霧動脈。

圖1.a雙側CTA顯示左側頸內動脈血管嚴重狹窄,頸內動脈的末端前部和中部的動脈和起源可見于兩側的腦動脈,還可以看到“煙霧動脈。

右側額葉明顯的腦血流減少、代謝低,提示既往腦梗病史。

右側額葉明顯的腦血流減少、代謝低,提示既往腦梗病史。

  “什么是煙霧病”?經過搜索桃子父母了解到煙霧病是一種少見病。

  煙霧病在兒科患者中相對少見,但在包括日本在內的東亞國家,有這種疾病的易感性。據(jù)估計,年流行率和發(fā)病率分別為每10萬人3.16和0.35/。發(fā)病年齡有雙峰峰,一個為5歲,另一個為40歲。該實體的臨床特征分為缺血性組和出血性組兩類。大多數(shù)兒童患者發(fā)展為短暫性腦缺血發(fā)作(TIAs)或腦梗死,而成人發(fā)生顱內出血和TIAs/梗死的發(fā)生率相似。這些腦卒中會導致局灶性神經功能缺損,如偏癱、失語癥和構音障礙。在兒童中,反復頭痛、智商受損和不自主運動也是MMD的癥狀。

  目前,目前還沒有合適的治療方法來阻止或逆轉MMD的潛在病理過程。少數(shù)合適的MMD合適方法之一包括手術血運重建。它是通過手術建立側支循環(huán)來好轉CBF和降低進一步缺血性卒中風險的較佳治療方法。

  兩次搭橋手術后煙霧血管減少還會有再出血的風險嗎

  在醫(yī)生的建議下,桃子2歲時開始每日口服阿司匹林(5mg/kg/天),并在右側接受聯(lián)合直接和間接搭橋手術。將顳淺動脈(STA)的額、頂葉分支末端分別與額葉、顳葉M4段分支吻合,再進行腦硬腦膜-動脈-肌肉連通術。

  一開始手術后一個月,在對側進行了同樣的手術。這些手術均未導致高灌注綜合征。雙側手術后,每6個月進行一次MRI復查。半年后,經隨訪DSA證實,側支血循環(huán)明顯好轉,基底神經節(jié)中的煙霧血管減少。在腦XeCT檢查中,兩側的腦血流量(CBF)也充分增加和好轉。

圖2.腦CTA顯示一次搭橋術后顯示良好的血管網(wǎng)絡和基底煙霧血管消失,雙側腦血流得到改進。

圖2.腦CTA顯示一次搭橋術后顯示良好的血管網(wǎng)絡和基底煙霧血管消失,雙側腦血流得到改進。

  術后在當?shù)匾患裔t(yī)院術前進行腦血流量(CBF)評估的I-IMP檢查(圖。1),由于桃子的年齡過小,XeCT(氙增強型計算機斷層掃描)作為SPECT(單光子發(fā)射計算機斷層成像術)的替代品。為了比較兩種方法的結果,我們使用了區(qū)域大腦CBF與小腦CBF的比值。術后觀察到良好的臨床過程,盡管有幾次她反復遭受猝倒發(fā)作。術后繼續(xù)口服阿司匹林,她的血壓保持在她年齡的正常范圍內。

  腦內再發(fā)血腫,應該怎么辦?

  二次手術一年半后,在一次常規(guī)隨訪中,MRI發(fā)現(xiàn)左側島葉有一個小病變如圖3a。復查腦MRA顯示在左側MCA遠端有一個動脈瘤等圓形病變(圖3b),然而,進一步的DSA檢查排除了一個動脈瘤(圖3c)。排除了腦內血腫或海綿狀血管瘤等其他診斷病因可能,但由于桃子暫無無癥狀,暫時選擇了保守治療,包括減少阿司匹林劑量(2.5mg/5kg/天)。

軸向(a)和冠狀(b)T2加權磁共振圖像顯示左側島葉皮質有一個小的圓形混合強度質量(箭頭)

  圖3.軸向(a)和冠狀(b)T2加權磁共振圖像顯示左側島葉皮質有一個小的圓形混合強度質量(箭頭)。c體積渲染磁共振血管造影。在大腦中動脈的左遠端(箭頭)發(fā)現(xiàn)一個漿果狀病變,留下大動脈瘤的印象。d數(shù)字減影血管造影的動脈期。左側頸內動脈造影術未發(fā)現(xiàn)動脈瘤等異常表現(xiàn)。

  然而一個月后再行檢查,發(fā)現(xiàn)病變已經擴大并壓迫了周圍的腦組織(圖4a–c).盡管病變無癥狀,但預計病變還會進一步擴大,產生神經癥狀;經過商議,因此決定采用顯微手術切除病變。

圖4.二次術后隨訪MR發(fā)現(xiàn),左側島葉病灶長大了兩倍以上,明顯水腫。

圖4.二次術后隨訪MR發(fā)現(xiàn),左側島葉病灶長大了兩倍以上,明顯水腫。

c術后MRI顯示手術瘢痕組織,而不是術前異常腫塊。

c術后MRI顯示手術瘢痕組織,而不是術前異常腫塊。

  INC國際煙霧病大家川島明次教授主刀下,利用原有手術入路,保留直接旁路,打開額、顳葉的硬腦膜以保存中腦膜動脈,顯微鏡下暴露、識別舊血腫,術中未發(fā)現(xiàn)任何動脈瘤或血管異常,血腫被完全清除。術后桃子恢復良好,無后遺癥。術后一年核磁復查顯示術前血腫消失。

搭橋術后腦MRA顯示腫塊形成。

搭橋術后腦MRA顯示腫塊形成。

術后MRA顯示的大腫塊在消失。

術后MRA顯示的大腫塊在消失。

  出血性煙霧病術后再出血概率高嗎?

  少數(shù)小兒煙霧病患者可出現(xiàn)腦出血,“出血性”煙霧兒童的再出血是少見的,MMD兒童常是以“缺血性”發(fā)作常見。目前還沒有廣泛的臨床研究,小兒“出血性”煙霧病患者再出血的發(fā)生率。即使針對全部兒童煙霧患者,關于血運重建后的晚期出血率的研究仍然很少。其中一項研究顯示,56例患者中有3例發(fā)生了晚期出血性事件,平均在直接搭橋手術后發(fā)生了13年。大部分為手術后出血病例因脈絡膜后動脈塌陷引起的腦室內出血。對于出血性發(fā)病的兒童煙霧患者的手術干預的指征是毋庸置疑的。Houkin等認為煙霧血管在直接搭橋術后的1個月內開始減少。

  在本病例中,患者搭橋術后反復發(fā)生短暫性腦缺血發(fā)作并發(fā)生腦梗死。聯(lián)合手術,同時進行STA-MCA旁路和腦肌合血管病是必要的,以立即增加腦血流量和防止重復的缺血性中風。

  直接和間接搭橋手術均有助于好轉基底神經節(jié)的腦血流量和病灶煙霧血管的消退。據(jù)報道,如果搭橋手術成功,術后3-4個月煙霧血管消失或消退。也有研究顯示,在成人出血性煙霧患者中,由于吻合的血管提供了側支通路的作用,搭橋手術后再出血率下降,脆弱的煙霧血管逐漸消退。然而,在這項病例中,這名患兒術后一年半雙側發(fā)現(xiàn)一個小的局限性血腫。

  煙霧病再出血的危險因素有哪些?

  我們提出的導致MMD患者顱內出血的可能原因是。然而,在現(xiàn)有的旁路后DSA中可以排除wills環(huán)動脈瘤破裂。充血并發(fā)癥也是一種可能,如在MMD中,STAMCA旁路后的充血是與血流動力學改變相關的主要并發(fā)癥。在大多數(shù)情況下,這種充血發(fā)生在血運重建后不久。

  眾所周知,血管重建術可能通過在慢性不良的血管床中突然供應動脈血流而導致急性充血。但在這種情況下,慢性充血,或所謂的被動充血被認為是與遲發(fā)性出血的可能原因。被動性充血是由靜脈血流阻塞引起的,然而,DSA沒有發(fā)現(xiàn)靜脈畸形和靜脈狹窄或閉塞性病變。

  然后,提出脆弱性煙霧血管因血流動力學應激而血管塌陷的假說。血流動力學研究表明,皮質血流逆行更容易發(fā)生,血管塌陷可能引起病理性新血管生成。直接搭橋手術后血流重建的延遲可能導致基底節(jié)新生血管,反復的新血管生成和這些微血管的破裂可能會導致出血和血腫的擴大。

  在我們的病例中,在血管重建手術半年復查DSA顯示煙霧血管消退(圖2),但發(fā)現(xiàn)血腫擴大后重復DSA顯示基底神經節(jié)毛細血管再增生。實際上,CD34/EVG染色的病理標本顯示有大量的微血管。

  在本例的病人中,腦內血腫逐漸發(fā)展為慢性擴張性血腫。伽馬刀立體定向放射手術治療動靜脈畸形后的慢性包裹性血腫也是由毛細血管的反復塌陷引起的。這可能是微小的煙霧血管沒有退化。相反,手術血管重建術后長期可能引發(fā)新血管生成。這些殘留的毛細血管或新血管生成血管可能有出血的風險??诜⑺酒チ中璞徽J為是另一個因素。Safiri和Ayubi報道,使用抗凝劑是慢性擴張性腦內血腫(CEICH)的風險因素。

  在我們的病例中,血腫病變是在然后一次手術一年半后發(fā)現(xiàn)的。也有一種可能是,該病變是與阿司匹林相關的簡單CEICH。研究顯示,即使手術血運重建術可以成功地完成,兒科患者也會有進一步發(fā)生出血性卒中的風險。

  血管搭橋手術包括直接搭橋、間接搭橋或兩者都被認為是好轉煙霧病患者的腦血流的成功策略,但它可能并不總是足以促進煙霧血管的消退和減少術后出血。建議在血管搭橋術后數(shù)年進行定期的影像復查。

  INC五月學術沙龍精彩預告!

  2024年INC國際神外交流不斷!5月底,我們榮幸得邀請到INC國際神經外科醫(yī)生集團旗下國際神經外科專家團(WNEG:World Neurosurgical Expert Grop)成員、國際腦血管搭橋手術教授、日本東京女子醫(yī)科大學神經外科主任川島明次教授(Akitsugu Kawashima)5月底來華學術交流,開啟學術沙龍!  

川島明次教授(Akitsugu Kawashima)

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  • 更新時間:2024-05-09 11:15:13

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